A finales del siglo XV, los Reyes Católicos ordenan la construcción en Madrid de un monasterio de monjes jerónimos que sirviera de aposento a la familia real en sus estancias en la villa. Este monasterio se realizó en estilo gótico tardío con influencias renacentistas.
En 1510 Fernando el Católico reúne Cortes en el templo y en 1528, en las cortes de Castilla convocadas en Madrid en el monasterio de san Jerónimo por Carlos I, se declaró allí a Felipe de Habsburgo príncipe de Asturias, y fue jurado como heredero y sucesor de los reinos de Castilla, una tradición que se mantendrá hasta la de Isabel II, en 1833.
En el siglo XVI, Felipe II amplía el llamado Cuarto Real, unos aposentos destinados al alojamiento de los monarcas y que sería germen del futuro Palacio del Buen Retiro que crecería junto a San Jerónimo «el Real». El Cuarto Real estaba junto al lado del Evangelio del presbiterio, de tal suerte que el rey podía escuchar misa desde su dormitorio, costumbre que también es patente en el diseño y distribución del Monasterio de El Escorial.
El monasterio y el palacio anexo vivieron su época de mayor esplendor durante el reinado de Felipe IV, que hizo del complejo el centro de la vida cortesana. En el templo tuvo lugar la jura como heredero de los reinos de Castilla del malogrado príncipe Baltasar Carlos de Austria.
Durante la invasión napoleónica de 1808, el monasterio y el Palacio del Buen Retiro quedaron gravemente dañados por el ejército invasor. Como consecuencia de esto y en afán de mantener lo que quedaba Fernando VII convierte el monasterio en cuartel de artillería. Años después, Francisco de Asís, consorte de Isabel II, ordena a Narciso Pascual y Colomer la restauración de la iglesia, fruto de la cual son las torres de su cabecera, que flanquean el ábside. El complejo palaciego del Buen Retiro corrió peor suerte: sufrió tales daños que se demolió, a excepción del Casón del Buen Retiro y el Salón de Reinos.
En 1878 se cedió el templo al arzobispado de Toledo, que emprendió nuevas reformas en las que el interior fue completamente remodelado, eliminándose las tribunas del siglo XVI.
En San Jerónimo se celebró el enlace matrimonial entre el rey Alfonso XIII y Victoria Eugenia de Battenberg el 31 de mayo de 1906.
El 27 de noviembre de 1975 el cardenal Vicente Enrique y Tarancón presidió la misa votiva del Espíritu Santo, en el comienzo del reinado de Juan Carlos I.
A principios del siglo XXI, y como consecuencia del acuerdo de cesión del claustro del monasterio al Museo del Prado, la iglesia fue totalmente restaurada, tanto interior como exteriormente.
El claustro trazado originariamente por fray Lorenzo de San Nicolás, siguiendo los cánones de la arquitectura escurialense. Tras años de abandono durante los siglos XIX y XX, que lo habían llevado a un estado ruinoso, fue incorporado al Museo del Prado como parte de la ampliación diseñada por el arquitecto Rafael Moneo, para lo cual fue desmontado pieza a pieza y reconstruido en el mismo lugar.

La iglesia en su interior, se cambió la disposición del altar mayor, reponiendo La última comunión de san Jerónimo, cuadro de grandes dimensiones obra de Rafael Tejeo, en el ábside, y se colocó en el crucero el retablo neogótico obra de José Méndez. Se expusieron pinturas cedidas por el Prado, entre ellas, señeros cuadros de Juan Andrés Ricci (San Benito bendiciendo el pan), Francisco Rizi (Adoración de los pastores, firmada y fechada en 1668), José Moreno (Huida a Egipto) o Antonio de Pereda. Durante las tareas de rehabilitación aparecieron pinturas murales del siglo XVI y unos bajorrelieves, muy dañados, de estilo renacentista, en una de las capillas.
En 2022-2023 se han recuperado en una de las capillas el sepulcro y el monumento funerario de Hans Khevenhüller, embajador imperial en Madrid entre 1572-1606.
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